FORUM ORL.RO

Fistula LCR în chirurgia supuraţiilor otice: factori favorizanţi, simptomatologie, metode de rezolvare chirurgicală

 CSF fistulae - complication of the temporal bone surgery for suppurative pathology of the middle ear: favoring factors, symptoms and surgical techniques

First published: 10 martie 2016

Editorial Group: MEDICHUB MEDIA

DOI: 10.26416/Orl.30.1.2016.651

Abstract

The CSF leak is a severe and life threatening complication that can occur during surgery of the temporal bone for suppurative conditions of the ear. The authors make a short review of the favoring factors, means of diagnosis and treatment, both conserving and surgical used on the authors’ patients. We also present a case of CSF fistula caused by a rare condition, as well as the surgical technique used on this patient. 

Keywords
CSF leak, CSF-otorrhea

Rezumat

Fistulele LCR reprezintă o complicaţie redutabilă şi gravă a chirurgiei supuraţiilor otomastoidiene. Autorii trec în revistă factorii favorizanţi, modalităţile de diagnostic, precum şi metodele de tratament utilizate în cazuistica personală în intervenţiile chirurgicale oto-mastoidiene. De asemenea, autorii prezintă un caz clinic de fistulă LCR determinată de o cauză rară şi modalitatea particulară de închidere a acesteia.

Cuvinte cheie

Introducere

Fistula LCR reprezintă scurgerea lichidului cefalorahidian printr-o comunicare anormală situată la nivelul meningelui (dura mater şi arahnoida) şi exteriorizat la nivelul unei breşe osoase situate la nivelul cutiei craniene sau coloanei vertebrale(10). Prezenţa acestei comunicări anormale între spaţiul arahnoidian steril şi flora externă patogenă poate determina apariţia unei meningite, meningo-encefalite sau a unui abces cerebral, cu risc vital; de aceea, necesită o intervenţie rapidă din partea chirurgului(3).

În funcţie de cauză, fistulele LCR pot fi primare (spontane, idiopatice) sau secundare (posttraumatice, chirurgicale, tumorale).

Clinic, fistulele LCR otogene se prezintă sub formă de licvortimpan sau de otolicvoree.

Licvortimpanul apare ca urmare a existenţei unui defect osos congenital sau posttraumatic, la nivelul tegmenului mastoidian sau atical, asociat cu factori dinamici precum pulsaţiile creierului sau creşterea presiunii intracraniene. LCR este prezent în spatele unei membrane timpanice integre şi se poate exterioriza în rinofaringe prin orificiul faringian al trompei lui Eustachio, fapt constatat uneori prin examinarea endoscopică. În acest caz trebuie căutate defecte osoase şi la nivelul altor zone de la baza craniului, cum sunt cele sinuzale.

Astfel, trebuie avut în vedere că prezenţa LCR la nivelul cavumului se datorează atât patologiei otice, cât şi rinosinuzale(3).

Figura 1. După radiopedia.org
Figura 1. După radiopedia.org

La examenul otomicroscopic în licvortimpan se constată prezenţa unui lichid transparent în spatele unei membrane timpanice integre, aspect care se poate confunda uşor cu otita seroasă. Un semnal de alarmă poate fi tras de absenţa congestiei pe care o observăm în otita seroasă acută sau a tentei gălbui din otita seroasă cronică.

Impedansemetria pune în evidenţă o timpanogramă de tip B.

Anamneza evidenţiază adesea episoade repetitive de meningită sau meningoencefalită acută.

Otolicvoreea apare dacă există o perforaţie a membranei timpanice sau un defect la nivelul conductului auditiv extern. Acest lucru se întâlneşte după traumatisme sau în urma intervenţiilor chirurgicale oto-mastoidiene.

În supuraţiile oto-mastoidiene, fistulele LCR pot apărea preoperator, intraoperator sau postoperator.

Factorii favorizanţi în apariţia fistulelor LCR la nivel timpano-mastoidian pot fi congenitali sau dobândiţi.

Figura 1. După radiopedia.org_1
Figura 1. După radiopedia.org_1

Un factor favorizant important în apariţia fistulelor LCR este prezenţa unei breşe osoase la nivelul tegmenului atical sau mastoidian. Aceasta poate fi determinată de cauze congenitale (dehiscenţa Hirtl)(5), de traumatisme în antecedente (chirurgicale - prin scăparea frezei spre tegmen, sau nechirurgicale), de procese supurative osteolitice (colesteatom) sau de formaţiuni tumorale.

Prin acest defect osos se poate produce hernierea durei mater, cu sau fără substanţă cerebrală, fapt care conduce la crearea unui meningocel sau, după caz, menin­go­encefalocel.

Această situaţie poate conduce la apariţia unei fistule LCR, atât spontan, cât şi în timpul intervenţiei chirurgicale.

Încercarea de a abla leziuni polipoase de la nivelul durei mater deja denudate poate conduce la apariţia unei fistule LCR, chiar dacă acest lucru este făcut de un otolog experimentat.

Invazia colesteatomatoasă sau tumorală a labirintului posterior şi/sau a conductului auditiv intern poate fi o cauză de fistulă LCR intraoperatorie, ablaţia acestora reprezentând, practic, scoaterea „dopului” care menţinea lichidul intralabirintic.

Pot exista şi alţi factori favorizanţi, cum ar fi existenţa unui canal subarcuat lărgit, ocupat cu colesteatom.

La încercarea de ablaţie a colesteatomului pot apărea atât hemoragie prin lezarea arterei şi a venei subarcuate, cât şi fistulă de lichid cefalorahidian.

Canalul subarcuat este un conduct osos care face legătura între antrumul mastoidian şi fosa craniană posterioară, considerat cu risc mare de progresie a infecţiilor otice în endocraniu(6). Dimensiunile sunt maxime la naştere, scăzând odată cu creşterea copilului, iar la adult devine adesea o structură foarte fină şi deci dificil de identificat. Traseul acestui canal este variabil, în cele mai multe cazuri mergând de la marginea posterioară a osului temporal spre antrumul mastoidian, străbătând spaţiul dintre ramurile canalului semicircular superior(7,8).

Semne şi simptome

Cele mai frecvente simptome asociate fistulelor LCR sunt: cefaleea (accentuată în ortostatism), tinitusul, accentuarea hipoacuziei (din cauza scăderii presiunii în urechea internă), greaţă, vărsături, uneori declin cognitiv(2). Aceste simptome sunt nespecifice şi pot fi întâlnite şi în migrene sau în cefaleea posttraumatică.

Un semn patognomonic este cel al dublului inel apărut pe pansamentul postoperator (un inel central dat de sânge şi unul exterior clar dat de LCR, din cauza difuziei diferite a celor două fluide cu densităţi diferite)(1).

Investigaţii paraclinice

Prezenţa beta-2 transferinei la examenul de imunoelectroforeză efectuat din lichidul prelevat este metoda cu cel mai mare grad de specificitate. Beta-2 transferina este produsă la nivelul SNC şi este prezentă în LCR, perilimfă şi umoarea apoasă. Dificultăţile acestei metode de diagnostic constau în costurile ridicate, precum şi în necesitatea colectării unei cantităţi relativ crescute de LCR - 0,5-1 mL(1). Un burete absorbant amplasat la locul presupusei fistule poate facilita colectarea LCR.

Dozarea glucozei (>30 mg/dl în cazul unei glicemii normale), dozarea clorurilor şi dozarea proteinelor totale sunt nespecifice şi neconcludente pentru acest diagnostic.

Metodele imagistice sunt foarte importante în stabilirea acestui diagnostic.

Tomografia computerizată necesită efectuarea de secţiuni subţiri, cu focalizare pe stânca temporală.

Figura 3. Semnul haloului sau dublului inel
Figura 3. Semnul haloului sau dublului inel

Rezonanţa magnetică nucleară este necesară când se suspectează prezenţa unui meningocel sau meningoencefalocel la pacienţii cu fistulă LCR.

Rezonanţa magnetică nucleară cu cisteronografie poate fi utilă în decelarea unei fistule inactive de LCR.

CT cu cisternografie sau cisternografia cu radionuclid va fi utilizată dacă CT sau RMN cu cisternografie nu decelează o fistulă LCR.

Cisternografia cu radionuclid poate fi folosită în detectarea unei fistule LCR intermitente(1).

Ocazional, metodele enumerate mai sus pot eşua în localizarea fistulei şi atunci explorarea chirurgicală este singura soluţie. Pentru îmbunătăţirea detectării sediului fistulei LCR în momentul realizării investigaţiilor imagistice (CT, RMN, cisternografia cu radionuclid) se poate practica manevra Valsalva sau compresia venoasă jugulară.

Decelarea fistulei LCR cu injectarea intratecală de colorant prezintă un risc crescut de meningită chimică. O soluţie diluată de fluoresceină injectată în spaţiul subarahnoidian lombar timp de 1 minut poate localiza fistula, atât preoperator, cât şi în timpul intervenţiei chirurgicale. Colorantul ajunge la nivelul bazei de craniu în 6 ore. Examinarea se va produce într-o cameră întunecată, sub lumina ultraviolet, şi se caută o fluorescenţă verde(1).

Tratamentul fistulelor LCR poate fi conservator sau chirurgical.

Tratamentul conservator este controversat, din cauza unei rate crescute de eşec(3). Acesta constă în aplicarea unui pansament compresiv şi repaus la pat în poziţie semişezândă, cu capul sprijinit pe mai multe perne. Se recomandă restricţie hidrică. Pacientul este sfătuit să evite tusea, strănutul, constipaţia.

Medicaţia adjuvantă constă în administrarea de diuretice (furosemid, hidroclortizide, inhibitori de anhidrază carbonică - acetazolamidă) şi steroizi.

Tratamentul antibiotic este controversat: unii autori afirmă că nu este necesar în lipsa unor semne de suprainfecţie, deoarece poate determina rezistenţă bacteriană, complicând tratamentul ulterior în cazul unei meningite sau abces cerebral. Alţi autori susţin că folosirea profilactică a antibioticelor cu spectru larg previne apariţia unei meningite. Terapia cu antibiotice trebuie folosită la pacienţii imunosupresaţi şi la cei cu contaminare certă a SNC(3).

Figura 4. Examen otomicroscopic
Figura 4. Examen otomicroscopic
Figura 5. Audiograma tonală liminară
Figura 5. Audiograma tonală liminară

Personal, am folosit întotdeauna antibioterapie de protecţie, utilizând antibiotice care traversează bariera hematoencefalică. De asemenea, am efectuat puncţii lombare şi, într-un singur caz, drenaj lombar continuu cu montarea unui cateter pentru a scădea presiunea intracraniană şi a accelera vindecarea.

Tratamentul chirurgical este efectuat în cazul eşecului celui conservator.

Se folosesc mai multe căi de abord, cum ar fi: calea transmastoidiană, calea fosei cerebrale medii, abord mixt etc.(9)

Figura 6. RMN de stânci temporale - imagine axială de colesteatom atico-adito-antral stâng
Figura 6. RMN de stânci temporale - imagine axială de colesteatom atico-adito-antral stâng
Figura 7. Imagine intraoperatorie - cavitatea de evidare timpano-mastoi­dia­nă, după ablaţia masei c
Figura 7. Imagine intraoperatorie - cavitatea de evidare timpano-mastoi­dia­nă, după ablaţia masei c
Figura 7. Imagine intraoperatorie - cavitatea de evidare timpano-mastoi­dia­nă, după ablaţia masei c_1
Figura 7. Imagine intraoperatorie - cavitatea de evidare timpano-mastoi­dia­nă, după ablaţia masei c_1

În cazul în care fistula se constată intraoperator, este obligatorie încercarea închiderii acesteia în acelaşi timp operator. Acest lucru se poate efectua prin mai multe procedee, în funcţie de nivelul la care s-a produs. În cazul în care fistula s-a localizat la nivelul tegmenului mastoidian sau atical, modalitatea cea mai frecventă pe care am folosit-o a fost de a individualiza marginile breşei şi de a repara defectul folosind tehnica multistrat.

Tehnica multistrat presupune combinarea unei grefe autogene, ca ceara de os, cartilaj, grăsime, fragment de muşchi sau fascie, adăugând suplimentar grefe alogene sau materiale sintetice: cristale de hidroxiapatită, tissucol, duragen, gelfoam, tachosil, sticlă sintetică. De-a lungul vremii s-a încercat îmbunătăţirea tehnicilor şi a materialelor folosite.

Cristalele de hidroxiapatită au fost introduse în 1996 pentru a înlocui substanţa osoasă şi s-au dovedit a fi foarte eficiente. Avantajele sunt reprezentate de capacitatea bună de sculptare, biocompatibilitate, osteointegrare.

Montgomery a avut o contribuţie majoră în ceea ce priveşte managementul fistulei LCR prin utilizarea grăsimii abdominale autologe pentru a obtura defectele osoase. Trebuie să se aibă în vedere ca ţesutul grăsos să nu intre în contact cu aerul (impunându-se închiderea „în fund de sac” a CAE).

Personal, cele mai bune rezultate le-am avut folosind cartilaj conchal sau fascie temporală, pe care le-am introdus endocranian şi le-am sprijinit pe marginile osoase, fixându-le, când am avut posibilitatea, cu Tissucol. În cavitatea mastoidiană am introdus lambou de muşchi temporal, gelfoam sau tachosil. Tot complexul l-am sprijinit cu o meşă pe care am exteriorizat-o prin CAE şi am extras-o postoperator progresiv, începând din ziua a 7-a.

Figura 9. Aplicarea de liodură, metoda on-lay
Figura 9. Aplicarea de liodură, metoda on-lay
Figura 10. Aplicarea de IFAbond peste stratul de liodură
Figura 10. Aplicarea de IFAbond peste stratul de liodură
Figura 11. Imagine de la finalul intervenţiei chirurgicale
Figura 11. Imagine de la finalul intervenţiei chirurgicale
Figura 12. Aspectul otomicroscopic al cavităţii de evidare cu IFAbond restant la 3 luni postoperator
Figura 12. Aspectul otomicroscopic al cavităţii de evidare cu IFAbond restant la 3 luni postoperator

În cazul în care fistula a apărut la nivelul canalelor semicirculare, am aplicat liodura fixată cu Tissucol, menţinută în poziţie cu lambou muscular din muşchiul temporal şi meşa endaurală.

În continuare, vom prezenta un caz de fistulă LCR şi modalitatea particulară de rezolvare a acesteia.

Pacienta MM, în vârstă de 62 ani, se prezintă în IFACF - ORL în data de 10.05.2014 pentru hipoacuzie bilaterală, tinitus bilateral şi otoree purulentă stângă. Din antecedentele personale patologice reţinem că pacienta a fost operată pentru otoscleroză la urechea stângă, precum şi episoade repetate de otită medie supurată stângă, care au debutat în anul 2000.

Examenul clinic ORL şi cel otomicroscopic au evidenţiat: conduct auditiv extern stâng cu secreţii purulente şi lamele de colesteatom, membrană timpanică cu perforaţie aticală prin care se exteriorizează lamele de colesteatom şi secreţii mucopurulente în cantitate moderată.

Secreţia otică nu a evidenţiat floră bacteriană patogenă, pacienta afirmând că şi-a administrat antibiotice topice timp de aproximativ 6 luni.

Audiograma tonală liminară evidenţiază hipoacuzie mixtă moderată bilaterală.

Examenul RMN preoperator evidenţiază o masă colesteatomatoasă cu dimensiunile de 22/17 mm cavo-atico-antrală, care plachează tegmenul mastoidian, cu invazie la nivelul capsulei otice, în contact cu canalul subarcuat, care este mult lărgit pe partea stângă faţă de cea dreaptă (pe o lungime de 5 mm)

Se decide intervenţia chirurgicală în data de 12.05.2014 şi intraoperator se constată un colesteatom gigant cavo-adito-atico-antral. În momentul ablaţiei colesteatomului din zona canalelor semicirculare, apare exteriorizare de LCR. La acest nivel se aplică fascie temporală, gelfoam şi meşă compresivă endaurală.

Figura 13. Secţiune coronală de tomografie la 3 luni postoperator, care evidenţiază prezenţa materialului de plombaj la nivelul cavităţii
Figura 13. Secţiune coronală de tomografie la 3 luni postoperator, care evidenţiază prezenţa materialului de plombaj la nivelul cavităţii
Figura 14. Secţiune axială care evidenţiază prezenţa materialului de plombaj la nivelul cavităţii
Figura 14. Secţiune axială care evidenţiază prezenţa materialului de plombaj la nivelul cavităţii

În a doua zi postoperator se constată reapariţia fistulei (semnul haloului pozitiv). Se încearcă tratament conservator (antibioterapie de protecţie cu spectru larg, manitol), fără rezultat, iar în ziua a 5-a postoperator, pacienta este transferată într-un serviciu de neurochirurgie. După efectuarea de cinci puncţii lombare, se constată dispariţia otolicvoreei.

La două săptămâni postoperator, probabil după un efort de tuse, se constată reapariţia otolicvoreei.

Se reintervine chirurgical în data de 4.06.2015, constatându-se o cavitate de evidare în curs de epitelizare, care prezintă o scurgere de LCR din zona canalelor semicirculare.

Se decide să se folosească tehnica multistrat - se aplică la nivelul fistulei LCR liodura (on-lay), IFAbond spray, apoi fragment de fascie temporală, peste care s-a adăugat gelfoam şi pansament endaural compresiv. IFAbond este un adeziv biologic steril, alcătuit din monomeri de cian-acrilat, folosit în special în chirurgia abdominală sau în neurochirugie (pentru închiderea defectelor durale după craniotomie). Conform prospectului, se resoarbe parţial în aproximatix 3 luni de la intervenţie şi total în aproximativ 6 luni(11).

Evoluţia postoperatorie, generală şi locală, a fost favorabilă; nu s-au semnalat episoade de meningită sau de vertij, iar în cavitate nu s-au decelat secreţii purulente.

Pacienta a fost monitorizată riguros, prin examene locale şi imagistice periodice la 6 luni (CT şi RMN - cu difuzie). Imagistic se evidenţia un semnal luminos de intensitate mai redusă decât a colesteatomului, presupunându-se că s-ar fi datorat materialului de plombaj, fără a se exclude în totalitate recidiva colesteatomului. Nu se decelau zone dehiscente la nivelul tegmenului sau al canalelor semicirculare. Singura particularitate întâlnită a fost lărgirea canalului subarcuat.

După aproximativ 14 luni, s-a reuşit îndepărtarea în totalitate a materialului de plombaj şi s-a constatat o cavitate de evidare cu câteva granulaţii, produse, probabil, prin iritarea mucoasei oto-mastoidiene de către materialul de plombaj. După chiuretarea acestora şi ventilarea cavităţii, evoluţia a fost favorabilă, atât clinic, cât şi imagistic. Ultimul RMN de control efectuat în data de 18.12.2015 nu a evidenţiat prezenţa de colesteatom sau alte modificări patologice meningo-cerebrale sau la nivelul canalelor semicirculare.

Am considerat că, în acest caz, fistula de LCR s-a produs din canalul subarcuat, întrucât exteriorizarea de LCR s-a decelat a fi de la nivel labirintic, iar examenele imagistice repetate au infirmat existenţa vreunei breşe osoase la nivelul canalelor semicirculare, consemnându-se de fiecare dată lărgirea până la 5-6 mm a canulului subarcuat stâng.

Concluzii

1) Fistula LCR reprezintă o complicaţie redutabilă a chirurgiei supuraţiilor oto-mastoidiene, din cauza riscului crescut de infecţii meningoencefalice, cu risc vital.

2) Chirurgul otolog trebuie să cunoască preoperator factorii de risc (prezenţa meningocelelor sau a meningoencefalocelelor, a zonelor de tegmen dehiscent produse de procese osteitice sau de frezarea accidentală, invazia colesteatomului la nivelul labirintului sau a conductului auditiv intern, prezenţa de anomalii structurale ale osului temporal etc.).

3) În cazul producerii de fistulă LCR este necesară colaborarea între medicul ORL, imagistician şi neurochirurg.

4) În cazul tratamentului chirurgical efectuat de către otolog, tehnica multistrat s-a dovedit a fi cea mai eficientă.

5) Folosirea IFAbondului poate fi o soluţie atunci când alte soluţii dau greş, iar utilizarea sub formă de spray este uşor de utilizat.

6) Se impune o monitorizare clinică şi imagistică prelungită a pacientului cu fistulă LCR. 

Bibliografie

1. Hugh JF Robertson; Chief Editor: L Gill Naul, “Cerebrospinal Fluid Leak Imaging” – Medscape – dec 2015.
2. www.columbianeurosurgery.org/conditions/cerebrospinal-fluid-leaks.
3. Matthew B Hanson, MD; Chief Editor: Arlen D Meyers, MD, MBA, “CSF Otorrhea” – Medscape 0ct 2014.
4. David Moffat, Stephen Jones, and Wendy Smith, “Petrous Temporal Bone Cholesteatoma: A New Classification and Long-Term Surgical Outcomes” - Skull Base. 2008 Mar; 18(2): 107–115.
5. F. Jégouxa, O. Malarda, M. Gayet-Delacroixb, P. Bordurea, F. Legenta, C. Beauvillain de Montreuila Hyrtl’s Fissure: A Case of Spontaneous Cerebrospinal Fluid Otorrhea AJNR 2005 26: 963-966.
6. www.radiopedia.org.
7. Migirov L1, Kronenberg J. “Radiology of the petromastoid canal” -Otol Neurotol. 2006 Apr;27(3):410-3.
8. J. Skrzat, B. Leszczyński, M. Kozerska, A. Wróbel, “Topography and morphometry of the subarcuate canal” - Folia Morphol. Vol. 72, No. 4, pp. 357–361.
9. Vicente Escorihuela GarcíaIgnacio Llópez Carratalá, Enrique Fernández Julián, Jaime Marco Algarra, “Management of Cerebrospinal Fluid Otorrhea “Acta Otorrinolaringol Esp. 2013;64(3):191-196.
10. www.pusulamed.com/dw/ifabond_pdf.pdf.
11. Ciurea A.,Stroi M., Toader C., “Consideraţii clinic-terapeutice în fistula de lichid cefalorahiadian”, Viaţa Medicală, 7 sept 2012.

Articole din ediţiile anterioare

RINOLOGIE | Ediţia 2 39 / 2018

Metode de închidere a bazei craniului după abordul transsfenoidal al tumorilor profunde

Bogdan Mocanu, Sergiu Stoica

Autorii prezintă experienţa lor în închiderea planşeului selar după chirurgia transnazală transsfenoidală a adenoamelor hipofizare şi a craniofarin...

23 mai 2018
RHINOLOGY | Ediţia 1 42 / 2019

Închiderea unui defect de mari dimensiuni în baza de craniu după rezecţia endoscopică transnazală a unui cordom de clivus

Bogdan Mocanu, Sergiu Stoica, Silviu Oprescu

Autorii prezintă o modalitate de închidere a bazei craniului după rezecţia unui cordom de clivus de mari dimensiuni, efectuată printr-o intervenţie...

01 martie 2019