Ablaţia endoscopică a unui hamartom seromucinos benign nazal – prezentare de caz
Endoscopic ablation of a benign nasal seromucinous hamartoma – case report
Data primire articol: 04 Octombrie 2025
Data acceptare articol: 15 Octombrie 2025
Editorial Group: MEDICHUB MEDIA
10.26416/ORL.69.4.2025.11194
Descarcă pdf
Abstract
Seromucinous hamartoma (SMH) is a rare benign epithelial proliferation of seromucinous glands and ducts within the sinonasal mucosa, first described by Baillie and Batsakis in 1974. It may histologically mimic low-grade sinonasal adenocarcinoma, underscoring the importance of precise pathological evaluation. Recent systematic reviews estimate approximately 50-60 cases worldwide, confirming the exceptional rarity of this lesion. We report the case of a 72-year-old patient presenting with chronic unilateral nasal obstruction and anterior-posterior rhinorrhea. Endoscopic and radiologic findings initially suggested an inverted papilloma. Complete endoscopic excision of the lesion was performed under general anesthesia, with uneventful postoperative recovery and removal of the nasal pack after 24 hours without bleeding. The histopathological examination confirmed the diagnosis of benign nasal seromucinous hamartoma. At the two and six-month follow-up, there was complete mucosal healing with no evidence of recurrence. This case highlights the diagnostic significance of histopathological assessment in distinguishing seromucinous hamartoma from low-grade sinonasal malignancies, and underlines the rarity of this benign lesion within the spectrum of sinonasal glandular proliferations.
Keywords
seromucinous hamartomabenign sinonasal tumorendoscopic ablationhistopathological diagnosislow-grade sinonasal adenocarcinomaRezumat
Hamartomul seromucinos (SMH) este o tumoră benignă rară a mucoasei sinonazale, descrisă pentru prima dată în 1974 de Baillie și Batsakis. Este caracterizată printr-o proliferare epitelială de glande și ducte seromucinoase, cu potențial de a imita histologic leziuni maligne cu grad redus, precum adenocarcinomul sinonazal nonintestinal. Conform celor mai recente review-uri sistematice, sunt raportate aproximativ
50-60 de cazuri la nivel mondial, ceea ce evidențiază caracterul excepțional al acestei entități. Prezentăm cazul unui pacient de 72 de ani, fără antecedente patologice semnificative, care s-a adresat pentru obstrucție nazală cronică unilaterală și rinoree anteroposterioară. Examinarea endoscopică și investigațiile imagistice au sugerat inițial un papilom invertit. S-a practicat ablația endoscopică în întregime a formațiunii, cu evoluție postoperatorie favorabilă și detamponare la 24 de ore, fără sângerare. Examenul histopatologic a confirmat diagnosticul de hamartom seromucinos benign nazal. La controalele la două și șase luni postoperatoriu, nu s-a evidențiat recidivă locală. Acest caz ilustrează importanța recunoașterii histopatologice corecte a hamartomului seromucinos, o entitate benignă rară, a cărei diferențiere de leziunile maligne sinonazale este esențială pentru stabilirea conduitei terapeutice adecvate.
Cuvinte Cheie
hamartom seromucinostumoră benignă sinonazalăablație endoscopicădiagnostic histopatologicadenocarcinom sinonazal nonintestinalHamartomul seromucinos (SMH) este o proliferare benignă rară, epitelială, de glande și ducte seromucinoase ale mucoasei sinonazale, descrisă prima dată în 1974 de Baillie și Batsakis(1). Histologic, poate mima leziuni maligne cu grad redus, precum adenocarcinomul nonintestinal(2).
Un review sistematic (Eur Arch Otorhinolayngol), publicat la 30 mai 2024, a identificat 48 de cazuri în literatura publicată, pe lângă cei opt pacienți din seria proprie(3), iar o analiză de caz și review (Journal of Medical Case Reports) din 2024 a menționat până la 56 de cazuri raportate până în acel moment, diferențe ce țin de criteriile sau intervalele de căutare(4). Așadar, hamartomul seromucinos este o tumoră excepțional de rară a tractului sinonazal, cu doar câteva zeci de cazuri raportate la nivel mondial. Raritatea acestei entități o face cu atât mai impresionantă atunci când este diagnosticată, iar recunoașterea ei corectă este esențială pentru a evita confuzia cu leziuni maligne și pentru a ghida conduita terapeutică adecvată.
Într-un studiu recent, Lee și Lim (2025) au prezentat experiența unui centru unic privind rezultatele terapeutice în cazuri de hamartom seromucinos sinonazal (2010-2025), analizând șase pacienți cu șapte leziuni. Vârsta medie la diagnostic a fost de 33,9 ani, iar abordarea chirurgicală a constat în rezecție completă endoscopică. În urma unei perioade medii de urmărire de 58,6 luni, nu s-au înregistrat recurențe. Autorii subliniază dificultatea diagnosticului diferențial cu adenocarcinomul sinonazal de grad scăzut și importanța exciziei complete(5).
În această lucrare, prezentăm cazul unui pacient în vârstă de 72 de ani, fără antecedente personale patologice, care se prezintă în compartimentul ORL al Spitalului Județean de Urgență Giurgiu pentru obstrucție nazală cronică unilaterală stângă și rinoree anteroposterioară cronică stângă.
Examenul clinic ORL pune în evidență prezența unor formațiuni polipoase ce ocupă ostiumul meatal stâng, hipertrofia procesului uncinat stâng și prezența unei formațiuni tumorale cu aspect aparent polipos, moale, nesângerandă la palparea cu fibroscopul cu inserție înaltă la nivelul treimii posterioare a septului nazal pe partea stângă, cu extensie la nivelul hemicavumului stâng.
Investigația CT descrie acumulări parafluide polipomatoase, ce ocupă total sinusul maxilar stâng și parțial celulele etmoidale anterioare stângi; posibil, papilom invertit de 18/10 mm, extins în choana nazală posterioară și jumătatea stângă a rinofaringelui (figura 1 – inserția formațiunii tumorale la nivelul treimii posterioare a septului nazal; figura 2 – extensia către rinofaringe; figura 3 – rinosinuzită maxiloetmoidală stângă).
Pe baza evaluărilor clinice și paraclinice, intervenția s-a desfășurat sub anestezie generală, prin abord endoscopic nazal. Inspecția endoscopică a evidențiat inserția formațiunii tumorale la nivelul treimii posterioare a septului nazal stâng. S-au realizat ablația formațiunilor polipoase din meatul mijlociu, antrostomia maxilară stângă și cura chirurgicală a sinusului maxilar stâng, cu evacuarea secrețiilor purulente, precum și etmoidectomie anterioară stângă.
Utilizând optice de 0° și 30°, s-a practicat infiltrarea cu substanțe vasoconstrictoare la nivelul inserției tumorale, urmată de decolarea acesteia. S-a aplicat cauterizare locală la nivelul patului tumoral, iar formațiunea a fost extrasă în bloc, fără sângerare (figura 4 – formațiunea tumorală extrasă în bloc; descriere macroscopică: formațiune cu contur neregulat și suprafață lobulată, chistico-solidă, cu zone gălbui-translucide, arii congestive și hemoragice cu vascularizație evidentă la nivelul pediculului). La final, s-a practicat tamponament nazal anterior stâng. Detamponarea s-a efectuat după 24 de ore, fără incidente hemoragice.
Examenul histopatologic a confirmat diagnosticul de hamartom seromucinos benign nazal (figurile 5 și 6) – descriere microscopică: proliferare glandulară de aspect polipoid, alcătuită din glande de calibru mediu, tapetate de epiteliul respirator ciliat. Aceste structuri sunt delimitate de membrane bazale groase, intens eozinofilice, bine conturate. Leziunea substituie parțial arhitectura normală a mucoasei, determinând o diminuare semnificativă a numărului de glande seromucinoase preexistente. Stroma subiacentă prezintă modificări reactive, cu infiltrat inflamator cronic și aspecte sugestive pentru rinosinuzită cronică asociată.
La evaluarea endoscopică realizată la două și șase luni postoperatoriu, s-a constatat o vindecare completă a mucoasei, cu aspect normal al meatului mijlociu și fără evidență de recidivă sau secreții patologice (figurile 7 și 8).
Discuție
Având în vedere raritatea extremă a hamartoamelor seromucinoase în regiunea sinonazală, prezentarea acestui caz este cu atât mai valoroasă, mai ales că diagnosticul și tratamentul au fost efectuate integral într-un spital județean, fără a fi nevoie de trimitere spre un centru universitar de referință. Deși majoritatea rapoartelor din literatură provin din centre universitare sau centre specializate, experiența noastră demonstrează că, în prezența dotărilor și expertizei adecvate, aceste leziuni rare pot fi identificate și rezolvate la nivel regional.
Literatura de specialitate descrie SMH ca pe o proliferare benignă a glandelor seromucinoase, cu o evoluție lentă și fără potențial recurent semnificativ. În seria lui Kim et al. (2024)(3), care a inclus opt pacienți și un review sistematic a 48 de cazuri publicate anterior, rata de recurență raportată a fost de aproximativ 2%, iar displazia a fost observată în 5% din cazuri. Rezultatele au subliniat caracterul complet benign al leziunii și răspunsul excelent la excizia completă endoscopică. Cazul nostru se aliniază acestor observații, evoluția postoperatorie fiind favorabilă, cu vindecare completă a mucoasei și absența recidivei la evaluările la două și șase luni postoperatoriu.
O particularitate notabilă a cazului nostru o reprezintă localizarea neobișnuită, la nivelul treimii posterioare a septului nazal, cu extensie în hemicavumul stâng și spre rinofaringe – o topografie mai rar raportată, care a generat inițial suspiciunea imagistică de papilom invertit. Această confuzie diagnostică este bine documentată în literatură, deoarece aspectul clinic și radiologic al SMH poate mima leziuni maligne cu grad redus de diferențiere, în special adenocarcinomul sinonazal nonintestinal(2,5).
Din punct de vedere histopatologic, aspectele observate în cazul nostru sunt caracteristice: proliferare glandulară de aspect polipoid, glande de calibru mediu căptușite de epiteliul respirator ciliat și delimitate de membrane bazale groase, eozinofilice, pe fond de inflamație cronică de tip rinosinuzitic. Aceste trăsături susțin diagnosticul de SMH și exclud alte entități, precum papilomul invertit, hamartomul adenomatoid epitelial respirator (REAH) sau adenocarcinomul de grad scăzut.
Un aspect interesant menționat de Kim et al. (2024)(3) și ulterior confirmat de Lee și Lim (2025)(5) este posibilul continuum histologic între REAH și SMH, ambele fiind considerate forme de hamartom epitelial respirator, dar cu diferențe subtile de arhitectură glandulară și compoziție stromală. În contextul acestui spectru, identificarea precisă a leziunii are un impact major asupra conduitei terapeutice, evitând exciziile extinse sau tratamentele adjuvante inutile.
Deși prognosticul este excelent, literatura menționează cazuri izolate de transformare malignă în adenocarcinom sinonazal de grad scăzut(6). Prin urmare, este recomandată o urmărire clinică și endoscopică periodică, mai ales la pacienții vârstnici sau în cazurile cu localizare anterioară.
În concluzie, acest caz reprezintă o contribuție valoroasă în domeniul literaturii de specialitate, prin confirmarea posibilității diagnosticului și tratamentului corect ale unei tumori sinonazale rare într-un spital județean, subliniind importanța vigilenței clinice, a colaborării interdisciplinare și a dotării tehnice adecvate.
Autor corespondent: Emanuela Mitrache E-mail: ema.mitrache@gmail.com
CONFLICT OF INTEREST: none declared.
FINANCIAL SUPPORT: none declared.
This work is permanently accessible online free of charge and published under the CC-BY.
Bibliografie
- Baillie EE, Batsakis JG. Glandular (seromucinous) hamartoma of the nasopharynx. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1974;38(5):760-762.
- Tong KN, Serra RM, Shih RY, Foss RD. Seromucinous hamartoma of the nasal cavity. Head Neck Pathol. 2018;13(2):239-242.
- Kim CH, Cho HJ, Kim CH, Rha MS. Sinonasal seromucinous hamartoma: a single institution case series combined with a narrative review of the literature. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2024;281(10):5311-5317.
- Morshed K, Lipiec M, Szymański M, et al. Rare benign sinonasal lesion: case report of seromucinous hamartoma and literature review. J Med Case Rep. 2024;18(1):1-6.
- Lee DH, Lim SC. Treatment Outcomes of Sinonasal Seromucinous Hamartoma: A Single-Center Experience. J Rhinol. 2025;32(2):104-107.
- Rengifo DA, Varadarajan VV, Lai J, Justice JM. Transformation from Sinonasal Seromucinous Hamartoma to Adenocarcinoma: A Case Report. ORL J Otorhinolaryngol Relat Spec. 2021;83(6):478-480.
