Laringocelul – raport de cazuri clinice rare
Laryngocele – rare clinical cases report
Abstract
Laryngocele – a rare nosological entity – represents a cystic dilation disposed between the ventricular fold, the base of epiglottis, and the internal surface of the thyroid cartilage. The clinical presentation range from asymptomatic to upper airway obstructin. This article focuses on two clinical cases of patients with a confirmed diagnosis. The first case involves a patient with an internal laryngocele, who had been experiencing dysphonia for three years. Its removal was performed via suspended microlaryngoscopy (MLSS) by CO2 laser ablation. The second case concerns a patient with a mixed laryngocele, presenting as lateral cervical swelling, with the main feature of expansion during exertion and spontaneous regression. Excision through a combined approach was preferred. The results were favorable, with no recurrence at follow-up visits. The aim of this report is to increase awarness of the aforementioned pathology. Accurate diagnosis and management can prevent the complications of the condition, such as pyolaryngocele and airway obstruction, which can be life-threatening.
Keywords
laryngoceleCO2 lasermicrolaryngoscopyairway obstructionRezumat
Laringocelul – entitate nosologică rară – reprezintă o dilatare chistică, dispusă între banda ventriculară, baza epiglotei și suprafața internă a cartilajului tiroidian. Tabloul clinic variază de la asimptomatic la obstrucția căilor respiratorii superioare. Articolul se axează pe două cazuri clinice ale pacienților cu diagnostic confirmat. Primul caz se referă la un pacient cu laringocel intern, ce raporta disfonie de trei ani. A fost practicată ablația acestuia prin microlaringoscopie suspendată (MLSS), cu ajutorul laserului CO2. Al doilea caz este al unui pacient cu laringocel mixt, exprimat prin tumefacție laterocervicală, cu particularitatea de expansiune la efort și regresie spontană. A fost preferată excizia prin abord combinat. Rezultatele au fost favorabile, fără recidivă la vizitele de control. Scopul raportului este familiarizarea cu patologia amintită. Diagnosticul corect și managementul oportun pot preveni complicațiile condiției, piolaringocelul și obstrucția căilor respiratorii, care pot compromite viața pacientului.
Cuvinte Cheie
laringocellaser CO2microlaringoscopieobstrucția căilor respiratoriiIntroducere
Sacul laringian, sau ventriculul Morgagni, reprezintă o pungă delimitată de benzile ventriculare(1,5). În literatura de specialitate se mai întâlnește sub denumirea de saculă laringiană, apendicele ventriculului laringian, punga laringiană sau sacul Hilton(6). Acesta se extinde între corzile vocale false și suprafața internă a cartilajului tiroidian, comunicând cu lumenul laringian, în calitate de element anatomic al etajului supraglotic(1,7). Reprezintă o entitate nosologică destul de rară, cu o incidență de 1 la 2,5 milioane populație(3). Este raportat de cinci ori mai frecvent la bărbați decât la femei(10). În 85% din cazuri se dezvoltă unilateral(8). Incidenţa patologiei este mai mare în decadele 5 și 6 de viaţă(9,10).
Clasificarea clasică divide laringocelele în interne, externe și mixte (în raport cu poziția față de membrana tirohioidiană). Datele de ultimă oră sugerează că există doar laringocele interne și mixte(11).
Diagnosticul laringocelului este preponderent clinic. Disfonia și tumefacția cervicală sunt manifestările clinice cele mai frecvente(3).
Tomografia computerizată reprezintă metoda imagistică de elecție în diagnosticul laringocelului(9).
Tratamentul de elecție este cel chirurgical, cu aborduri dependente de caracterul laringocelului. Evident, preferențial este abordul endoscopic cu ablația laser a leziunii(3,14).
Articolul trece în revistă elementele-cheie în diagnosticul și managementul laringocelului intern și mixt, supuse înlăturării cu ajutorul laserului CO2.
Caz clinic 1
Un pacient în vârstă de 46 de ani s-a prezentat la policlinica Spitalului Clinic Republican „T. Moșneaga” cu acuze de disfonie și randament vocal scăzut. Raportează schimbarea vocii de aproximativ trei ani, cu agravare periodică. Lucrează în calitate de muncitor forestier (implicat nemijlocit în procesul de tăiere și transport al lemnelor), fumează de la 18 ani. După efort fizic excesiv atestă disconfort și senzație de presiune cervicală, mai accentuată pe dreapta. Nu a solicitat anterior asistență medicală, încercând să soluționeze problema cu metode tradiționale (preponderent gargarisme cu oroantiseptice).
La un examen primar, în urma videolaringoscopiei, se determină un surplus de volum în proiecția benzii ventriculare drepte, cu marginile netede, aspect delimitat, mucoasa adiacentă cu desen vascular accentuat (figura 1).
Tomografia computerizată pune în evidență o formațiune de volum cu conținut chistic, de dimensiunile 2,9x2,2x2,7 cm, densitatea nativă de 50 UH, postcontrast 60 UH (figura 2). Nu se depistează noduli limfatici cervicali măriți. Cartilajele laringiene și structurile învecinate sunt intacte.
S-a luat decizia efectuării microlaringoscopiei suspendate, cu ablația formațiunii.
Preoperatoriu se constată o leucocitoză (10,45x10⁹/L), restul indicilor paraclinici fiind în limitele normale.
Manipulările intraoperatorii s-au soldat cu revărsarea conținutului chistic, caracteristic pentru mucolaringocel. Tunica laringocelului a fost excizată ulterior cu ajutorul laserului CO2.
Postoperatoriu, evoluția pacientului este favorabilă. Videolaringoscopic (a doua zi după intervenție) – depuneri fibrinoase, formațiune absentă (figura 3).
Examenul bacteriologic nu a identificat creștere bacteriană, confirmând astfel diagnosticul inițial.
Histopatologia relevă secțiuni de laringe: subepitelial – chist cu conținut mucinos, peretele chistului tapetat cu epiteliu cuboidal.
Dinamica pacientului este pozitivă. Vizite de control la una, trei, 12 luni – fără semne de recidivă.
Caz clinic 2
Un pacient în vârstă de 72 de ani s-a prezentat la policlinica Spitalului Clinic Republican „T. Moșneaga” cu acuză primordială de tumefiere laterocervicală, detectată cu cinci luni în urmă, periodic mărindu-se în volum, apoi regresând spontan. Creșterea era asociată tusei sau încordării fizice. De asemenea, după același efort fizic, pacientul prezenta dispnee și disfonie. Pacientul este fermier, nefumător. Înaintea adresării actuale, a urmat câteva cure de terapie antibacteriană și antiinflamatorie – fără rezultat.
O masă laterocervicală pe partea dreaptă se determină la examenul primar – elastică, hipomobilă, neaderentă, fără modificarea tegumentelor adiacente, de aproximativ 5x3 cm (figura 4).
Videolaringoscopia evidențiază o expansiune a benzii ventriculare pe dreapta, cu mucoasa adiacentă neschimbată (figura 5).
Tomografia computerizată indică prezența unei formațiuni capsulate, bine delimitate, cu conținut aeric, ce implică spațiul paraglotic drept, cu expansiune din ventriculul laringian prin membrana tirohioidiană spre planurile cervicale superficiale. Limfadenopatie regională absentă (figura 6).
Ținând cont de aspectul caracteristic al leziunii, diagnosticul de laringocel mixt a fost stabilit. După efectuarea investigațiilor paraclinice preoperatorii de rutină, a fost planificată ablația laringocelului prin abord mixt – extern și microlaringoscopic, în condiții de anestezie generală.
În urma unui consiliu multidisciplinar (medic ORL, medic anestezist-reanimatolog), s-a decis efectuarea în primă instanță a unei pretraheotomii, cu scopul asigurării accesului la inelele traheale (măsură de prevenție – în caz de expansiune la ventilare a componentului intern al laringocelului și instalarea insuficienței respiratorii).
După intubarea orotraheală reușită, inițial s-a practicat ablația componentei externe, prin cervicotomie, urmată de microlaringoscopie suspendată, cu înlăturarea componentei interne, cu ajutorul laserului CO2.
Evoluția postoperatorie a pacientului a decurs favorabil. Pacientul a fost externat la câteva zile, cu diagnosticul histologic confirmat.
Vizitele de control (la trei și 12 luni) atestă lipsa leziunii (figura 7).
Discuție
Laringocelele sunt evaginații anormale ale membranei mucoase a ventriculului laringian Morgagni (figura 8)(8).
Altfel, laringocelul reprezintă o dilatare chistică a saculei laringiene, o pungă mucoasă dispusă între banda ventriculară, baza epiglotei și suprafața internă a cartilajului tiroidian(3).
Laringocelul a fost descris pentru prima dată în 1829 de către un chirurg din armata lui Napoleon, care a observat un anumit tip de guşă la trompetiştii din templu. Suflatul determină apariţia unor umflături la nivelul gâtului acestora(11,13).
Patogeneza laringocelului rămâne incertă. Câteva etiologii au fost propuse, inclusiv originea congenitală, presiunea intralaringiană crescută și obstrucția mecanică. Aspectul congenital se exprimă printr-o saculă laringiană lărgită(15). Se pare totuși că apariţia laringocelului este rezultatul interacţiunii dintre susceptibilitatea congenitală şi alţi factori care duc la creşterea presiunii intraluminale laringiene, cum ar fi tusea violentă, cântatul la instrumente de suflat, suflatul de sticlă sau powerliftingul(11,15).
Clasificarea clasică divide laringocelele în interne, externe și mixte (în raport cu poziția față de membrana tirohioidiană). Datele de ultimă oră sugerează că există doar laringocele interne și mixte. Astfel, laringocelele interne sunt cele situate medial față de membrană, iar cele dispuse oarecum lateral – mixte(3). Ultimele sunt și cele mai frecvente. Laringocelele interne reprezintă aproximativ 17%(15). În momentul obstruării conexiunii dintre laringocel şi lumenul laringian, ca rezultat al inflamaţiei, al infecţiei sau al prezenţei tumorilor, mucusul se poate acumula şi astfel se dezvoltă un mucolaringocel. Un mucolaringocel infectat secundar este numit laringopiocel, frecvenţa acestuia fiind raportată foarte rar(11).
Diagnosticul laringocelului este preponderent clinic. Disfonia și tumefacția cervicală sunt manifestările cele mai frecvente clinic, uneori apărând odinofagie, disfagie, tuse, stridor și dispnee pronunțată. Totuși, deseori laringocelele sunt asimptomatice și depistate accidental la examenul imagistic(3).
Tomografia computerizată reprezintă metoda imagistică de elecție în diagnosticul laringocelului(9). Imagistica prin rezonanță magnetică este extrem de eficientă în precizarea dimensiunilor leziunii, a raportului cu membrana tirohioidiană și a diferențierii laringocelului de mucolaringocel, piolaringocel sau carcinom scuamocelular subiacent(12).
Tratamentul de elecție este cel chirurgical, cu aborduri dependente de caracterul laringocelului. În laringocelele interne, evident, e preferat abordul endoscopic cu ablația laser CO2 a leziunii. Tehnica microlaringoscopică vine cu avantajul unei recuperări mai rapide și al unei rate mai reduse a complicațiilor. Dezavantajele se rezumă la câmpul operator limitat, riscul cicatrizării endolaringiene și al rezecției incomplete(14). De cealaltă parte, laringocelele mari, mixte se rezecă prin cervicotomie. Ultima este preferată pentru expunerea superioară, precizie și rata mai mică a recidivelor. Totuși, implică mai multe complicații (edem, fistula laringocutanată, emfizem subcutanat, leziuni nervoase), recuperare de durată și, subsecvent, costuri suplimentare. Literatura contemporană descrie abordul transtirohioidian (cel mai frecvent), tirotomia cu rezecția treimii superioare a cartilajului tiroid și tirotomia în V. Deseori, prima etapă a intervenției include traheostomia(3,14).
Complicația principală a laringocelului o reprezintă piolaringocelul, ce se poate dezvolta în circa 8% din cazuri. Agravările ulterioare pot fi condiționate de aspirația patogenilor, bronșită, pneumonia de aspirație și, în situații extreme, extinderea endolaringiană a formațiunii sau ruptura piolaringocelului cu obstrucția căilor respiratorii superioare, ceea ce prezintă o urgență majoră. Astfel, deși considerată benignă, condiția se poate solda cu moarte subită, fapt confirmat de literatura de specialitate(2,15).
Laringocelele pot fi asociate cu afecţiuni maligne laringiene, dintre care tumorile laringiene supraglotice sunt cele mai frecvente. S-a constatat o incidenţă de 4,9-28,8% a laringocelelor concomitente la pacienţii cu carcinom laringian cu celule scuamoase(4,11). Malignizarea însăși a laringocelului este excepțională(11).
Concluzii
Diagnosticul laringocelului este preponderent clinic. Disfonia și tumefacția cervicală sunt manifestările clinice cele mai frecvente, la agravare rezultând în odinofagie, disfagie, tuse, stridor și dispnee pronunțată(3).
Tomografia computerizată reprezintă metoda imagistică de elecție în diagnosticul laringocelului(9).
Tratamentul de elecție este cel chirurgical, cu aborduri dependente de caracterul laringocelului(14).
Diagnosticul corect și managementul oportun pot preveni complicațiile, cum ar fi piolaringocelul (cel mai frecvent) și chiar obstrucția căilor respiratorii superioare, care se poate solda cu moarte subită(3,8).
Autor corespondent: Victor Osman E-mail: victor.osman@yahoo.com
CONFLICT OF INTEREST: none declared.
FINANCIAL SUPPORT: none declared.
This work is permanently accessible online free of charge and published under the CC-BY.
Bibliografie
- Ababii I (red.). Otorinolaringologie – Manual. Centrul Editorial-Poligrafic Medicina, Chişinău, 2019.
- Felix JA, Felix F, Mello LF. Laryngocele: a cause of upper airway obstruction. Braz J Otorhinolaryngol. 2008;74(1):143-146.
- Bisogno A, Cavaliere M, Scarpa A, Cuofano R, Troisi D, Iemma M. Left mixed laryngocele in absence of risk factors: A case report and review of literature. Annals of Medicine and Surgery. 2020;60:356-359.
- Celin SE, Johnson J, Curtin H, Barnes L. The association of laryngoceles with squamous cell carcinoma of the larynx. Laryngoscope. 1991;101(5):529-536.
- Dursun G, Ozgursoy OB, Beton S, Batikhan H. Current diagnosis and treatment of laryngocele in adults. Otolaryngology - Head and Neck Surgery. 2007;136(2):211-215.
- Gallivan KH, Gallivan GJ. Bilateral mixed laryngoceles: Simultaneous strobovideolaryngoscopy and external video examination. Journal of Voice. 2002;16(2):258-266.
- Hossam Thabet M, Kotob H. Lateral saccular cysts of the larynx. Aetiology, diagnosis and management. Journal of Laryngology and Otology. 2001;115(4):293-297.
- James DL, Garry S, Corbett M, Lang J. Mixed infected laryngocoele presenting as airway obstruction: A case report. J Surg Case Rep. 2021;2021(2).
- Juneja R, Arora N, Meher R, et al. Laryngocele: A Rare Case Report and Review of Literature. Indian Journal of Otolaryngology and Head and Neck Surgery. 2019;71:147-151.
- Nikandish R, Zareizadeh A, Motazedian S, Zeraatian S, Zakeri H, Ghaffarpasand F. Bilateral Vocal Cord Paralysis after Anterior Cervical Discectomy Following Cervical Spine Injury: A Case Report. Bull Emerg Trauma. 2013;1(1):43-45.
- Simioniuc A, Anghel AG, Dumitru M, Anghel OA, Anghel I. Neoplasm de hemilaringe stâng complicat cu laringocel extern. Practica Medicală. 2016;43(1):85-88.
- Prasad KC, Vijayalakshmi S, Prasad SC. Laryngoceles - Presentations and management. Indian Journal of Otolaryngology and Head and Neck Surgery. 2008;60(4):303-308.
- Reddy MVV, Ramakrishna C, Gupta M, et al. Laryngocele - A case report and review of literature. Indian Journal of Otolaryngology and Head and Neck Surgery. 2008;60(3):281-283.
- Zelenik K, Stanikova L, Smatanova K, Cerny M, Kominek P. Treatment of laryngoceles: What is the progress over the last two decades? Biomed Res Int. 2014;2014.
- Zhang J, Ma X, Li X, Song P, Wu Y. Laryngocele: Report of two rare cases and review of the literature. Exp Ther Med. 2023;26(3).